自閉症の子ども、若者、若年成人のためのエビデンスに基づく実践。（2021）

自閉症の子ども、若者、若年成人のためのエビデンスに基づく実践。

カーラ・ヒューム、ジェシカ・R・スタインブレナー、...メリッサ・N・サベージ 著者紹介を表示する
Journal of Autism and Developmental Disorders 51巻 4013-4032 ページ (2021)
この記事の訂正は2022年1月20日に公開されました。

要旨
この系統的レビューでは、自閉症の子どもや若者に対して肯定的な効果があるというエビデンスがある一連の実践について説明している。これは、介入文献のレビュー（Odom et al. in J Autism Dev Disorders 40(4):425-436, 2010a; Prevent School Fail 54(4):275-282, 2010b; Wong et al. in https://autismpdc.fpg.unc.edu/sites/autismpdc.fpg.unc.edu/files/imce/documents/2014-EBP-Report.pdf; J Autism Dev Disorders 45(7):1951-1966, 2015）の第3版で、1990年から2017年に発表された記事に対象を拡大するものである。検索の結果、当初は31,779件の論文が見つかり、その後のスクリーニングと評価の過程で、含めるべき567件の研究が見つかりました。前回のレビューと合わせて972件の論文が統合され，そこから著者は，エビデンスに基づく実践（EBP）の基準を満たす28件の重点的な介入実践を見出した。以前のEBPは再分類され、いくつかのマニュアル化された介入はEBPの基準を満たすものとして区別された。著者らは、現在の実践と今後の研究への示唆について論じている。
自閉症は、現在、最も注目され、広く議論されている人間の状態の一つである。その有病率の増加により、世界的に認知され、米国では社会の注目を浴びるようになった（Lord et al.2020）。多くの議論が、自閉症を障害として、または強みとみなすことができる一連のユニークなスキルとして概念化することを取り巻いている（Urbanowicz et al.2019）。どちらにも真実があるが、多くの自閉症者の幼児期から成人期までのライフコースが、本人と家族にとって困難であることも多く検証されている（Shattuck et al.2018）。このライフコースにポジティブな影響を与えるべく、早期介入、学校、診療所、その他の福祉プログラムの担当者は、自閉症の子どもや若者と関わる際に最も効果的となりうる実践を模索しています（Lai et al.）自閉症の有病率の増加（Maenner et al.2020）により、効果的な教育・治療サービスに対する需要も高まっており、介入科学は、結果にプラスの影響を与える実践についての証拠を提供しつつある。本研究の目的は、自閉症児・者（脚注1）に対してプラスの効果をもたらす明確な科学的根拠を持つ一連の重点的介入実践（すなわち、根拠に基づく実践）を明らかにすることである。この論文では、科学的証拠とは、焦点型介入実践の有効性を扱った、方法論的に許容できる質の実験的研究の、ピアレビューされた雑誌での報告であると定義する。

エビデンスに基づく実践（EBPs）に関する情報を確立し、更新し続けることが必須であるのは、自閉症に関連する人口統計、主要な能力の特徴、介入科学に関する知識が進歩し続けているためである。同時に、有効性のエビデンスがほとんどないにもかかわらず、「最先端」と評される介入も氾濫している（Siri and Lyons 2014）。例えば、Paynterら（2020）は最近、英国のNational Autism Society（http://www.researchautism.net/autism-interventions/alphabetic-list-interventions）が運営するAutism Researchのウェブサイトには1000以上の介入策がカタログ化されており、その多くがエビデンスを欠いていることを指摘した。エビデンスの欠如は、研究がまだ行われていない可能性があるため、介入が効果的でないことを意味するものではない。しかし、現在の米国の福祉政策では、介入実践にはその有効性を示す研究証拠が必要である（例：障害者教育法、メディケイドの免除規定、保険適用規定）。
現代の自閉症児・者のためのEBPsへの注目は、コクラン（Cochrane）（1972）の「保健・医療サービスは、その有効性を示す経験的、科学的証拠に基づくべきである」という提案に遡ることができる。科学的根拠に基づいた医療を実践しようという動きは、Sackettら（1996）によるevidence-based medicineの提唱によってさらに活発化した。コクランも示唆したEvidence-based Medicineの重要な貢献は、こうしたエビデンスに基づく診療の特定と検証は、最初のステップに過ぎないということであった。このような科学的根拠に基づく実践の選択と適用は、個人に適した実践を選択し、忠実に適用する医療従事者の技能と知恵に依存するのである。科学的に特定された有効な実践に関する情報と、実践者の知識と技術を融合させるこのマルチステッププロセスは、教育 (Davies 1999; Odom et al. 2005) 、心理学 (American Psychological Association 2006) 、その他のヒューマンサービス (American Speech and Hearing Association 2004) におけるエビデンスベースの動きで採用されている。
応用的な介入研究調査から、実践者が個々の自閉症児・者への取り組みに科学を活用するまでの多段階のプロセスを概念化したものが図1である。個々の介入研究調査を実施し、それをピアレビュー誌に発表することが最初のステップである。この論文で報告されたレビューのように、EBPsを特定するシステマティックレビューは、このプロセスの中心的なステップである。EBPsのシステマティックレビューで得られた情報を使いやすい情報に変換し、専門家育成と実施科学戦略（コーチング、リーダーシップなど）を通じてその情報の利用をサポートすることが、その後に必要なステップである。後者のステップは、プラクティスの選択と実施におけるプラクティショナーの知識とスキルを構築することになる（Guldberg 2017）。このプロセスチェーンに断絶があると、研究調査で得られた知識が実践に生かされる確率が低下する。

エビデンスに基づく介入アプローチ
焦点型介入実践と包括的プログラムモデル（すなわち、以前は包括的治療モデルとされていたが、潜在的に能力主義的な表現が含まれるため修正された）は、研究文献に登場する2つの幅広いクラスの介入である（Smith 2013）。焦点化介入実践は、自閉症の生徒の単一のスキルや目標に取り組むように設計されている（Odomら2010a、b）。これらの実践は、操作的に定義され、特定の学習者の結果に対処するものである。教師、臨床家、その他の実践者は、学習者個人の学習目標に取り組む介入や指導において、これらの実践（例：プロンプト、強化、時間遅延）を選択し使用する。焦点化された介入方法は、自閉症の子供や若者のための教育プログラムの構成要素と考えることができる。

これに対して、包括的プログラムモデルは、自閉症の中核的な欠陥に対して、幅広い学習的または発達的影響を達成するようにデザインされた一連の実践からなる（Odom et al.2010a、b）。包括的プログラムは、概念的な枠組みを中心に構成され、手続き的にマニュアル化され、幅広いアウトカムに焦点を当て、1年以上にわたって週あたり相当数の時間を使って実施される（Odom et al.）そのようなプログラムの例として、UCLA Young Autism Project (Smith et al. 2000) に基づく早期集中行動介入プログラム、LEAPプリスクールモデル (Strain and Bovey 2011) 、Early Start Denver Model (Dawson et al. 2012) がある。包括的なプログラムモデルを採用する教員やその他の専門家は、現在のプログラムに取って代わるかもしれない、あるいは現在のプログラムに加えて、トレーニングを受け、モデル全体を実施することを約束しなければならない。この 2 種類の介入方法の違い、およびレビューのための明確で実用的な焦点を特定する必要性から、包括的プログラムモデルはこのレビューに含まれないことになった。
自閉症児・者のためのEBPに関する過去の文献レビュー
2000年代半ば以前は、自閉症の子どもや若者のためのEBPsの特定は、個人または一連の著者や組織による物語レビューによって達成されており（例えば、Simpson 2005）、これは有用であったが、厳格なレビュープロセスに従ってはいなかった。コクラン共同体（https://www.cochrane.org/）やプロジェクトAIM（Sandbank et al. 2020）など、従来の系統的レビュープロセスの多くは、無作為化実験グループデザイン（すなわち、無作為化対照試験またはRCT）を採用した研究のみを含み、単一事例実験デザイン（SCD）研究は除外されてきた。SCD研究を除外することで、このようなレビューでは、有効な科学的アプローチとして認識されている重要な実験的研究手法が省かれている（What Works Clearinghouse 2020）。

SCDは、従来のシステマティックレビューやメタアナリシスでも除外されることが多く、その理由の一つは、このようなデザインは十分な科学性や厳密性がないと考えられているためであることに注意することが重要である。例えば、先に述べた Autism Research のウェブサイト（http://www.researchautism.net/autism-interventions/other-aspects-autism-interventions/process-for-evaluating-studies/our-ratings-system）において、National Autism Society は SCD 研究を「グレード C」の方法論（すなわち、グループデザインであるグレード A や B の研究との対比）であると述べています。他のレビューでは、SCD研究を完全に除外している（Sandbank et al.2020）。個々の SCD 研究が有効性の限られたエビデンスを提供する一方で、異なる研究グループによる複 数の再現研究がエビデンスの強さを構築する。SCD研究を最小化または除外するシステマティックレビューは、集中介入の実践に関する科学的知見の大部分を無視している。SCD研究を除外する場合、研究者はSackettら（1996）による勧告を無視することになる。「...患者の苦境に対して無作為化試験が実施されていない場合、私たちは次善の外部証拠への痕跡をたどり、そこから作業を進めなければならない（p.72）」。

現在、研究文献には、自閉症児・青年への介入に関するシステマティックレビューが多く掲載されている。こうしたレビューは、機能的コミュニケーション訓練（Gregori et al.2020）、ある年齢の自閉症児・青年への介入（Sandbank et al.2020）、学校など特定の場所で行われる介入（Martinez et al.2016）など個々の実践に焦点を当てており、介入や結果に影響を与える文脈要因をより深く検討することができる点で有益である。しかし，これらの研究は，実践，年齢，結果にわたるエビデンスの包括的な重要な要約を提供するものではない．現在までに，ASDに関する全米専門家開発センター（NPDC）と全米基準プロジェクト（NSP）のみが，自閉症の子どもや若者に対する重点的な介入実践の包括的なレビューを行い，グループ研究およびSCD研究の両方を含んでいる。

NSPは2つのフェーズで包括的なレビューを発表した。第1段階では、1957年から2007年9月までの自閉症児・者の実験的介入研究の初期段階の論文を検索した（National Autism Center, 2009）。介入/治療が学校、家庭、地域、職業、診療所の環境で実施され、重大な併存疾患を持たない自閉症児を対象としたものであれば、査読付き雑誌の記事を対象とした。第2期では、NSPの研究者は、第1期（National Autism Center, 2015）で行われたのと同じプロセスで、2007年から2012年に発表された論文を追加した。その分析の結果、エビデンスベースの基準を満たした自閉症の子どもや若者のための14の実践が生み出された。

NPDCの研究者たちは，介入文献のレビューも2回繰り返した．最初のレビューでは、1997年から2007年の10年間に発表された論文を対象とし（Odomら、2010a、b）、CEC-Division for Researchが定めた研究デザインの質指標基準（Gerstenら、2005；Hornerら、2005）を用いて、レビューに含めるか否かの評価を行った。2回目のレビューでは、NPDCチーム（Wong et al. 2014, 2015）は、より包括的な検索戦略を用い、22年間（1990～2011）の研究を含めるために文献の範囲を広げ、方法論レビュー基準およびプロセスをWhat Works Clearinghouseが定めた現在の基準を含むよう改訂した。標準的なレビュープロトコルを用いて、159人の全米レビュアーを訓練し、学術論文の方法論的品質を評価させた。品質基準を満たした論文の中から、NPDC チームは 2 回目のレビューで 27 件の EBP を特定した。

現在、National Clearinghouse for Autism Evidence and Practice（NCAEP）によって実施されているこの研究の目的は、2012年から2017年末までの自閉症介入文献を取り入れ、Wongら（2015）のレビューを更新することであった。このレビューで扱われた質問は以下の通りである。どのような焦点型介入実践がエビデンスに基づくか？エビデンスに基づく重点的介入実践はどのようなアウトカム領域を扱ったのか？研究デザイン、参加者、介入実施の特徴は何か。

方法について
前述のとおり、前回のレビュー（Wong et al. 2015）では、1990年から2011年までの論文が含まれていた。今回のレビューでは、前回のレビューの手法をできるだけ忠実に踏襲し、2012年から2017年に出版された許容可能な論文にアクセスし、組み込んだ。その後、2つの論文群を組み合わせて再解析を行い、エビデンスに基づく実践を特定することができた。システマティックレビューは，Richardsonら（1995）が発案し，Cochrane Collaborationが踏襲したPICO概念フレームワークに従い，検索，スクリーニング，品質評価，データ抽出，統合の5段階を経た。方法は以下のセクションで説明し、プロセスの各段階の詳細は、NCAEP のウェブサイト（https://ncaep.fpg.unc.edu/）で自由に入手できる報告書に記載されている。

検索プロセス
NCAEP 研究チームとノースカロライナ大学チャペルヒル校の研究司書が、文献検索計画を作成し、改良を加えた。検索に使用したデータベースは以下の通りである。Academic Search Premier、Cumulative Index to Nursing and Allied Health Literature（CINAHL）、Excerpta Medica Database（EMBASE）、Educational Resource Information Center（ERIC）、PsycINFO、Social Work Abstracts、PubMed、Thomson Reuters (ISI) Web of Science、Sociological Abstracts である。検索語は、できるだけ包括的になるように意図的に幅広くし、診断（自閉症 OR 自閉症 OR アスペルガー OR ASD OR ASC [autism spectrum condition] OR 広汎性発達障害 OR PDD/PDD-NOS） や実践（介入 OR 治療 OR 実践 OR 戦略 OR 治療 OR プログラム OR 手順 OR アプローチ OR 方法 OR 教育 OR カリキュラム）に関する用語を含むものとした。フィルターは，査読付き，言語（英語），出版日（2012～2017）のみとした。スクリーニングの前に、最初の検索から重複する論文を排除するために、重複排除が行われた。

スクリーニングの手順
タイトル・抄録段階と全文段階のスクリーニングに先立ち、NCAEP チームメンバーは研修に参加し、対象・除外基準（次項参照）およびスクリーニング手順を確認した。タイトル／抄録スクリーニングでは、NCAEP チームは論文のタイトルと抄録を確認し、その論文を除外 するか、全文スクリーニングでさらに検討するかを指示した。タイトル／抄録のスクリーニングに続いて、チームは、除外されなかったすべての論文の全文を収集した。全文スクリーニングでは、チームメンバーが論文を含めるべきか除外すべきかを指示し、除外された論文には除外の理由を示した。この2つのステップは、内部的には1人の査読者によって完了された。

レビューに含まれる研究の包含/除外基準
本レビューに含まれる論文は，1990 年から 2017 年の間にピアレビューされた英文学術誌に掲載されたものである。研究の包含基準は、以降のセクションで説明し、表 1 にまとめた。

母集団・参加者
研究は、年齢が出生から22歳までで、自閉症スペクトラム障害（ASD）、自閉症、アスペルガー症候群、広汎性発達障害、広汎性発達障害-特定不能、高機能自閉症であると特定された参加者を対象としたものであった。自閉症診断の記述については、ADOSやADIRのデータを用いたもの、精神科医や医師による臨床診断を報告したもの、公立学校の評価による診断を用いたものなど、さまざまな研究がある。知的障害、遺伝的症候群、精神疾患などを併発している自閉症の参加者もレビューに含めた。自閉症のリスクがある」と特定された参加者を対象とした研究は、レビューに含まれなかった。

介入方法
研究において検討された重点的な介入方法は、行動的、発達的、および/または教育的な性質のものでなければならなかった。独立変数が薬や栄養補助食品・特別食（例：メラトニン、グルテンカゼインフリー、ビタミン類）のみの研究はレビューから除外した。また、一般的な教育、臨床、家庭、地域社会で実用的に実施可能な介入のみを対象とした。そのため、ほとんどの教育、診療所、地域、家庭の環境では利用できそうにない高度に特殊な材料、機器、場所を必要とする介入方法は除外した（例：ドルフィンセラピー、ヒポセラピー、高気圧室）。訓練を受けた医療従事者の監督を必要とする治療法（例：キレーション、ニューロフィードバック、鍼治療/指圧）も除外された。

成果
研究では、行動、発達、学業、職業、または精神衛生上の成果（すなわち従属変数）が得られていなければならない。成果データは、観察的に評価された個別の行動（例：社会的イニシエーション、固定観念）、行動または生徒の成績の評価（例：親/教師のアンケート）、標準化された評価（例：非言語性IQテスト、発達評価）、および/または生徒の学業成績の非公式な評価（例：指導課題の正答率）であってもよい。身体的な健康状態の結果のみを報告する研究は除外した。養育者や職員の成果のみを対象とした研究や、それらの成果が生徒の成果をどのように媒介するかを検討しただけの研究は除外した。

研究デザイン
レビューに含まれる研究は、重点的介入実践の効力を検証するために、グループデザインまたはSCDを採用していなければならなかった。適切なグループデザインには、介入を受けた実験/介入群と、介入を受けなかったか別の介入を受けた対照群または比較群とを比較するランダム化対照試験、逐次多重割付ランダム化試験、準実験デザイン、または回帰不連続デザインが含まれた（Shadish et al.）SCDは、介入（または独立変数）と自閉症児/青年のアウトカムとの機能的関係を実証する必要があった（Kazdin 2011）。本レビューで許容されるSCDは、治療撤回（ABAB）、同時多ベースライン、多プローブ、交互治療、基準変更デザイン（Horner and Odom 2014）、およびハイブリッドデザインを含むSCD（例：多ベースラインデザインにおけるABABセットの相）であった。記述的な研究、予測因子のみを検討した研究、既存文献のレビュー、メタアナリシスは除外された。また、ベースライン条件を設定しない同時多発ベースライン研究、成分分析も除外した。

質の評価
方法論の許容性を判断するために使用されるグループデザインおよびSCD研究のレビューのプロトコルは、Wongら（2015）のレビューで開発され、本論文の補足資料に掲載されている。プロトコルは、グループデザインについてはGerstenら（2005）、SCDについてはHornerら（2005）が開発した方法論的品質指標、およびWWCが制定したレビューガイドラインを参考にした。さらに、各プロトコルの最後の項目で、介入に対するポジティブな効果を報告した研究かどうかについての判断を査読者に求めた。プロトコルは研究グループ内で2回のパイロットテストを繰り返した後、研究方法論と介入研究の国内リーダーで、それぞれSCDとグループデザインに精通した2人の審査員によって最終的に決定された。今回のレビューでは、わずかな更新のみが行われた（例：デザインの選択肢としてSMARTデザインを含める）。

国内審査委員会
品質評価を支援するため、外部審査員は、専門組織（国際行動分析学会、例外児童協議会など）、専門家の人脈、ソーシャルメディア、NCAEP ウェブサイト、および前回の審査員への勧誘を通じて募集された。この研修の参加資格は、大学院の学位を持っているか、現在博士課程に在籍していること、実験集団デザインおよび/または単一事例デザイン研究のコースワークを終了していること、自閉症の個人に関連するコースワークおよび/または自閉症の個人と働いた経験を持っていることであった。査読者は、自分の方法論的専門性と関心を、グループ、SCD、あるいはその両方と自己申告した。査読者は、プロジェクト報告書（http://go.unc.edu/Hk72T）に記載されているオンライントレーニングに参加した。トレーニング後、査読者は、それぞれのデザインを採用した「マスターファイル」論文（すなわち、我々のチームによって正しい査読回答が確立された論文）をコード化した。マスターファイル研究のレビューでは、査読者は研究要素について80%の評価者間一致基準を満たす必要がありました。もし、査読者がこの基準を満たさない場合は、研修資料を見直し、2回目の作業を行うことが許された（すなわち、論文の査読には別のマスターファイル論文を使用する）。

221名の査読者が研修を修了し、マスターコードファイルによる評価者間一致基準を満たした。55%が単一症例デザイン論文の要件を満たし（n = 122）、10%がグループデザイン論文の要件を満たし（n = 21）、35%が両デザインタイプの要件を満たした（n = 78）。査読者の多くは、特殊教育または応用行動分析の分野で学位を取得し、教員、大学院生、または実務家であった。査読者は報告書の中で謝辞を述べ、BCBA/BCaBAの査読者は、希望により継続教育単位を取得した。

各査読者には、10本の論文が無作為に割り当てられた。ただし、割り当て後に、査読者自身が著者である論文が割り当てられていないことを確認するために、チェックが行われた。査読者は、まず論文に関する一連のスクリーニング質問（例：研究デザインの種類）を行い、次にSCDまたはグループデザインに関する方法論的レビューの項目を行った。論文がプロトコルの個々の方法論項目をすべて満たしている場合、査読者はその研究が少なくとも1つの結果変数において自閉症参加者にプラスの効果をもたらしたかどうかに注目し、プラスの効果をもたらした変数をリストアップした。最後に、査読者は研究の主な特徴（例：参加者の特徴）と介入手順について説明した。各論文は、2人の外部審査員によって独立して審査された。ある論文について両方の審査が終わると、NCAEP チームは、方法論の質と効果に関する審査員間の意見の相違を確認した。必要な場合は、NCAEP チームメンバーが 3 回目の査読を行い、質および/または効果について最終的な判断を下しました。質および効果の審査を受けた 27％、効果のみの審査を受けた 15％を含む 42％の論文で、3 回目の審査が必要となった。

評価者間合意
NCAEP チームは、1,085 本の論文の品質評価について、評価者間合意を収集した。評価者間一致度の計算式は、評価の一致を一致＋不一致で割って100％とした。一致度は、（a）レビュープロトコルの方法論的品質レビュー項目、（b）研究が品質基準を満たすか満たさないかの総括的評価、（c）品質基準を満たした研究が少なくとも一つの結果変数において自閉症参加者にプラスの効果をもたらしたかどうかの評価について算出された。品質評価に関する各項目の平均的な評価者間一致率は、グループデザイン論文で85％（範囲＝55-97％）、SCD論文で93％（範囲＝87-97％）で、合計平均項目一致率は90％であった。論文の収録に関する要約決定についての平均的な評価者間一致率は、グループデザイン論文で 65%、SCD 論文で 80%であり、合計 73%であった。この一致率が低かったのは、1 人の査読者が 1 項目でも否定的な評価をした場合、その論文が研究対象から除外されるからである。前述のとおり、査読者間の意見の相違が生じた場合は、NCAEP のスタッフが 3 回目の内部査読を行い、論文の収録または除外に関するコンセンサスの決定につなげました。収録された論文のうち、肯定的効果の有無については、グループデザインの論文で 86％、SCD の論文で 74％の合意があり、合計 80％の合意（つまり、前回の収録決定で合意したそれぞれの査読者の間）であった。肯定的効果の報告で不一致が生じた場合、NCAEP の内部スタッフが肯定的効果の判断にのみ焦点を当てた再調査を行い、合意判断を得た。

データの抽出
NCAEP チームは、3 段階のデータ抽出プロセスに従った。まず、チームメンバーは、参加者の特徴（例：診断、年齢）およびアウトカム（例：従属変数） に関する外部評価者の報告を比較し、この情報に対して最終的な判断を下した。第二に、チームメンバーは、主要な介入を特定するために、各論文に徹底的に目を通した。この特定作業において、査読者は、前回のレビューで特定された27の実践カテゴリーのうちの1つ以上に論文を割り当てること（Wong et al.第三に、前のステップで特定の診療科目に割り当てられた各論文を、異なるチームメンバーがレビューし、その診療科目の説明に適合していることを確認した。このデータ抽出の段階で、チームメンバーは、あるプラクティスに含まれるマニュアル化された介入を特定した。マニュアル化された介入は、そのカテゴリーの他の介入と類似した手順的特徴を共有するが、顕著なモデルとして区別される独自の特徴を持ち、識別可能なタイトルを持つものであった。たとえば、Social Stories™はCarol GrayとGarand（1993）による商標登録された介入であり、Social Narrativesの実践の説明に適合しているが、Social Narrativeの特定のタイプとしても区別できるものである。また、レビューのデータ抽出段階で、我々のチームは、最初の品質レビューで見落とされた可能性のある、適格性要件および／または品質基準を満たさないために削除された追加の論文を確認した。これらの判断は、もう一人のチームメンバーによって確認された。その後、分析および統合のためにデータをまとめた。

統合とEBPsの同定
収録されたすべての論文がカテゴリーに分類されると、チームは、以前の NPDC チームが確立した証拠に関する基準を用いて、ある実践が EBP として分類されるために必要な証拠レベルを満たしているかどうかについて最終判断を下した。NPDC の基準は、Nathan and Gorman（2007）、Rogers and Vismara（2008）、Horner and colleagues（2005）、Gersten and colleagues（2005）、および APA Division 12（Chambless and Hollon 1998）による初期の研究成果から導き出されたものであった。その根拠は、質の高いピアレビューされた学術論文と独立した研究グループによるそれらの再現を通じて、十分な数の有効性の実証が必要であることに基づいている。

グループデザインとシングルケースデザインのエビデンスには、それぞれ異なる基準が設けられた。エビデンスに基づくと認定されるには、1つの診療科目に、（a）2つの異なる研究グループが実施した質の高いグループデザイン研究2件、（b）3つの異なる研究グループが実施した質の高いシングルケースデザイン研究5件、（c）質の高いグループデザイン研究1件と質の高いシングルケースデザイン研究3件の組み合わせ（組み合わせは独立した2研究グループが実施）のいずれかが含まれていなければなりません。研究グループの独立性とは、研究が異なる環境にあり、発表論文の著者の主要構成員が他の研究グループと異なることと定義した。
検索結果
検索結果
9つのデータベースから検索した結果、61,147件の論文が見つかり、重複を除くと31,779件となりました。タイトル・抄録、全文スクリーニング、品質評価、データ抽出時の最終レビューの結果、567件の論文が確立されたエビデンス基準を満たし、少なくとも1つの関連アウトカムにプラスの効果を示していた。図2は、前回（1990～2011年）と今回（2012～2017年）のレビュー期間の両方について、各ステップで除外した論文と含めた論文を示すPRISMAチャートである。

NCAEP チームは、肯定的な効果を示した残りの 567 報を検討し、そのうち 545 報が一次研究であると判断した（すなわち、二次データ解析やレビューの一次研究の追 跡解析ではない）。これらの545件の研究を、前回のレビューの427件の研究と合わせて、合計972件の受け入れ可能な論文が得られた。発表年別の論文数は図3のようになり、1990年から2017年にかけて受理された論文の数が明らかに加速していることが示された。

参加者の特徴
参加者は、診断名、年齢、性別、人種・民族・国籍で分類された。

診断名と併発症
研究において最も頻繁に報告された診断は自閉症であり、64％の研究が少なくとも1人の参加者が自閉症であることを示している（1つの研究が複数の診断または併存する状態のカテゴリーを含むこともある）。しかし、1990-2011年の期間（83％）から2012-2017年の期間（48％）にかけて、記述語として「自閉症」が使用される割合は減少している。診断名としての「ASD」の報告は、12％（1990-2011年）から55％（2012-2017年）へと大きく増加している。アスペルガー」または「高機能自閉症」（HFA）、「PDD」または「PDD-NOS」の参加者の報告は比較的少なく（10％、14％）、レビュー期間を通じてかなり安定した状態が続いていた。55%の研究では共起状態に関する情報が報告されていないが、報告されている場合、最も頻繁に共起している状態は知的障害（21%）であった。

年齢
参加者の年齢は6つのカテゴリーに分類され、各研究で複数の年齢カテゴリーを選択することが可能であった。未就学児（43％）、小学生（57％）を対象とした研究が大半を占めた。1990～2011年と2012～2017年の審査期間を比較すると、12～14歳（それぞれ17％と27％）、15～18歳（それぞれ10％と17％）を対象に実施された研究の割合が大幅に増加していることがわかる。最年少の年齢区分である生後35カ月はわずかに増加し（6％→9％）、最年長の年齢区分である19～22歳は5％とレビュー期間を通じて安定していました。

性別/性別
前回のレビューでは、性別や性に関するデータが抽出されていなかったため、今回のデータは2012年から2017年のレビュー期間のみを反映しています。参加者の性別または性差に関するデータは、93％の研究で報告されている。データ抽出の際に「非二元論」「その他」が選択肢に含まれていたが、これらのカテゴリーを報告した研究はなかった。性別または性のカテゴリーで参加者数を報告した研究では、参加者の84％が男性であった。

人種/民族/国籍
人種/民族/国籍に関するデータも、1990-2011年の研究では抽出されなかったため、これらのデータは2012-2017年のレビュー期間を反映している。30％の研究が人種/民族/国籍に関するデータを報告していた。カテゴリー別の参加者数を報告した研究では、参加者の59％が白人、10％が黒人、9％がアジア人、8％がヒスパニック／ラテンアメリカ人であった。その他のグループは、この情報を報告している研究の参加者の中で5％未満であった。

研究デザインの種類
両調査期間中の研究全体では、単一症例デザイン研究が83％、グループデザインが17％であった。採用された主なグループデザインは無作為化対照デザイン（全体の14％）、次いで準実験デザイン（3％）、逐次多重割付無作為化試験デザイン1つであった。単一症例デザインでは、多重ベースライン（31％）、多重プローブデザインが最も頻繁に用いられ（14％）、次いで治療中止（12％）であった。注目すべき変化としては、前回のレビュー期間の研究では9％しかなかったのに対し、2012年から2017年の一連の研究では23％がグループデザインであったことである。

実施特性
実施特性に関するデータは、2012-2017年のレビュー期間のみ抽出された。研究スタッフは、52％の研究で介入を実施し（すなわち、直接提供）、10％の研究でコーチであった。教育者と関連サービス提供者はそれぞれ20％の研究で実施者として確認され、保護者は10％の研究で実施者として指摘された。48％の研究で、介入は教育現場で行われた。その他の介入場所は、大学の診療所/研究所（研究の20％）、家庭（18％）、地域の診療所（13％）であった。1つの研究で複数の場所を選択できるように、複数の設定で研究が行われることもあった。研究の79％は個人セッション（すなわち1対1）で行われ、14％は参加者総数3～6人の小グループで行われた。その他のグループサイズは、6％未満であった。

エビデンスベースの実践
28の実践がエビデンスに基づくという基準を満たした。28のEBP、その略称の定義、各レビュー期間の論文数、エビデンスベースに貢献した各研究タイプ（すなわち、SCD、グループ）の論文数は、表2に含まれている。実践を支える具体的な研究は、原報告書（Steinbrenner et al.2020）に記載されている。今回のレビューでは、新たに 5 つの EBP のカテゴリーがある。行動モメンタム介入、直接指導、音楽を介した介入、感覚統合（すなわち、Ayres 2005が開発したモデルを明示）、補強代替コミュニケーション（AAC、以前は他のカテゴリーに含まれていた実践も含む）である。

2012年から2017年までの新しい文献を含めることで、前回のレビューからEBPsの再分類と再概念化が行われた。PECS®はAACに、Pivotal Response Training（PRT）はNaturalistic Interventionsに、ScriptingはVisual Supportsに統合された。また、Peer-Mediated Intervention and InstructionとStructured Play Groupsは、Peer-based Intervention and Instructionという新しいカテゴリーに統合されました。ExerciseはExercise and Movementに、Cognitive Behavioral InterventionはCognitive Behavioral/Instructional Strategiesに拡大された。

EBPの基準を満たすマニュアル化された介入方法
今回のレビューで明らかにEBPのカテゴリー定義に合致するものの、それ自体がEBPとして分類されるに足るエビデンスを持っている介入方法が浮かび上がった。NCAEP チームは、これらの実践を Manualized Interventions Meeting Criteria（MIMC）と名付け、確立された EBP のカテゴリー内にグループ化した。この分類の根拠は、EBP の組織を概念的に明確にすると同時に、特定のアプローチを強調することであった。十分な証拠があることに加え、MIMC はマニュアル化された手順またはソフトウェアが明確に確立されている必要があった。合計で、EBPの6つのカテゴリーに分類された10のMIMCが存在した。これらのMIMCは表3に示されている。再分類プロセスについての詳細は、報告書（Steinbrenner et al.2020）に記載されている。

表3 基準を満たすマニュアル化された介入（MIMC)

アウトカム
今回のレビューで取り上げられた子ども／青少年のアウトカムは、表4と、前回および今回のレビューで報告されたそれぞれのアウトカムを支持する研究の数に示されている。コミュニケーション、社会性、挑戦的・干渉的行動が最も多く取り上げられている。前回から今回にかけて研究数が増加したアウトカムは、学業、メンタルヘルス、職業であった。また、アウトカムとして自己決定が追加された。最新のレビュー（2012～2017年）では、前回のレビューと比較して論文数が少なかったアウトカムは、挑戦的行動、共同注意、遊び、学校への準備であった。

図4は、各EBPで確認されたアウトカムを、EBP内の年齢層別に分類したマトリックスである。塗りつぶされたセルは、少なくとも1つの研究が、特定の介入（行）に対して、ある年齢層（列）で示された結果を生み出したことを表している。ほとんどのEBPは、幅広い年齢層（3つ以上の年齢層）で少なくとも何らかのインパクトのエビデンスを有している。一般に、EBPは4～11のアウトカムに対応する多様なカテゴリーを扱う傾向がある。特に、23のEBPが7つ以上のアウトカムカテゴリーに影響を与え、16のEBPが9つ以上のアウトカムに影響を与えることが示されている。

考察
本報告では，1997年から2007年までの文献の最初のレビュー（Odom et al. 2010a,b）から始まり，1990年から2011年までの文献を対象とした2番目のレポート（Wong et al. 2015）を通じて拡張されたエビデンスに基づく重点的介入実践に関する作業を更新・拡張した。この系統的レビューを2017年までに拡張した結果，567編の論文がレビューに追加されている。介入に関する文献がより経験的な情報を提供し，実践が進化するにつれて，分類の中には再認識や以前の定義の改訂を必要とするものがあった。活発な研究領域では，知識が止まっていることはなく，実際，EBPsの特定は，時間経過による知識の成長を反映した動的なものであるべきである（Biglan and Ogden 2019）。

今回のレビューで新たに取り上げたのは、補強代替コミュニケーション（AAC）、行動モメンタム介入、直接指導、音楽を介した介入、感覚統合の5つのプラクティスである。ここで重要なのは、感覚統合とは、Jean Ayres（2005）によって開発された古典的な感覚統合モデルを明示的に指しており、感覚の問題に対処しているがサポートされていないことが判明している様々な介入（Case-Smith et al.2015; Watling and Hauer 2015）ではない点である。また、以前のレビューにあったいくつかのEBPカテゴリは、他のEBPカテゴリに再分類された（例：スクリプトはビジュアルサポートに、ピア媒介介入と指導、構造化プレイグループはピアベースの介入と指導に）。

発表された経験的文献の増大により、上述の介入をMIMCとして新たに分類することになった。これらの介入は、個々の研究グループによって開発され、EBPとしての基準を満たすのに十分なエビデンスを有していた。しかし、手続き上の特徴は、確立されたEBPのカテゴリーと直接的に重なり合っていた。そのため、MIMCは "より広いEBPのカテゴリー内のEBP "とみなすことができる。10の介入はMIMCの基準を満たし、EBPの基準を満たすのに十分なエビデンスを有している。さらに、これらの介入は、マニュアル化された手順やソフトウェアを明確に確立しており、しばしば訓練プロトコルを含み、その取り込みと実施をより促進する可能性がある（Kasari and Smith 2013）。以前はEBPのカテゴリーとされていたPECS®（Frost and Bondy 2002）とPRT（Koegel and Koegel 2006; Stahmer et al.2011）という二つの介入は、それぞれAACとNaturalistic Interventionに分類し直された。MIMCの分類は、これらの介入が以前に示されたよりも強力でない、あるいは有効でないということを伝えるものではない。なぜなら、これらはいずれもその有効性を支持する一連の広範な研究成果を有しているからである。また、いくつかのMIMCはEBPのカテゴリーを横断する特徴をもっている。例えば、Project ImPACT（Ingersoll and Dvortcsak 2019）は、Parent-Implemented EBPの中に分類されているが、Naturalistic Interventionといくつかの特徴を共有してもいる。

このレビューには 2 つの期間の論文が含まれているため、時系列での傾向を調べることが可能である。解析の結果、SCD は引き続き主要な方法論として採用されており、認められた研究の 85%を占め ている。多重ベースライン計画および多重プローブ計画は、以前のレビューと比較して、より最新の論文群でより頻繁に用いられていたが、これはおそらく、介入の実験的効果を実証するために治療を中止する必要がない（すなわち、ABAB計画で必要とされる）ためであろう。グループデザインは全体の17％に過ぎないが、レビュー期間中に含まれるRCT研究の数は劇的に増加しており、これはRCT分析の検出力を確立するために必要な自閉症の参加者数へのアクセス向上および/または研究助成機関の優先順位を反映している可能性がある。

介入設定、実施者、グループのサイズに関する情報は、2012年から2017年のレビュー期間に入手可能であった。以前の研究文献について、ParsonsとKasari（2013）は、ほとんどの介入研究が、多くの自閉症児・青年が人生の大部分を過ごす教育現場で行われていないという事実を嘆いた。今回のレビューでは、研究の50％近くが教育現場で実施されており、報告されたどの設定よりも大きかった。正しい方向への重要な一歩ではあるが、研究の大部分はまだ研究スタッフによる個人セッションで行われている。確かに、今後の方向性としては、教師、言語聴覚士、心理学者、その他のサービス提供者などの実務者が「本物の」教育現場で実施した場合の介入の有効性をより頻繁に検証することであろう。

介入参加者の成果は，1990～2011年のレビュー期間から2012～2017年のレビュー期間にかけて，いくらか変化した。前述のように，コミュニケーション，社会性，行動の成果が両調査期間にわたって最も多く見られたが，これらは自閉症を定義する課題であることから予想されることである．学力、職業技能、精神衛生を対象とした研究の増加が目立ったが、これらのアウトカムを取り上げた研究の数は相対的に少ないままである。これらの成果は、特に自閉症の青年や若年成人にとって重要であり、その頻度の低さは、今後の研究に必要な領域を示している。

このレビューでは、アウトカムを領域ごとにコード化し、個々の従属変数はコード化しなかった。集中的な介入実践の場合、研究者は個々のスキルや行動を扱う傾向がある。また、SCD の研究では、研究者は学生の成績の変化を監視するために、時系列で繰り返し使用できる従属指標を採用する（Kazdin 2011）。SCD研究では、アウトカム評価には、観察データまたは評価尺度データが使用されていると考えてよいでしょう。グループデザインの研究では、これらの方法論も使用されるかもしれませんが、研究者はより頻繁に標準化された、規範参照された測定値を採用していることでしょう。EBP研究の具体的な評価方法を記述することは、今後の研究の特徴になると思われる。

人口統計学的な知見は、将来の研究にも示唆を与えている。先ほどのレビューと同様に、2012年から2017年にかけての研究の大半は、就学前および小学校年齢の自閉症の子どもを対象としており、自閉症の乳児・幼児、青年、若年成人を対象とした研究を増やすことが重要であることを示している。また、自閉症の全体的な人口統計には合致するが、ほとんどの研究は男性の参加者を対象に実施されており、自閉症の女性参加者の差分効果に関する情報は、引き続き十分に検討されていない。最後に、共起する疾患を持つ参加者の報告、包含、分析に関するギャップがあり、今後の研究で対処する必要がある。

2012年から2017年のレビュー期間では、研究者が自閉症参加者の人種／民族／国籍を報告したかどうかについての情報が収集されたが、これは以前のレビューでは起こらなかった。しかし、Westら（2016）は、以前の論文群を再コード化してそれらのデータを回収しており、比較のポイントになり得る。Westらは、1990年から2011年の論文の17.9％しか人種／民族を報告していなかったが、2012年から2017年のレビュー期間では、レビューした論文の30％がこれらのデータを報告していることを発見した。どちらの研究でも、黒人およびヒスパニック／ラテンアメリカ人が、最も頻繁に報告される非白人の人種／民族カテゴリーであった。これらのデータを報告した研究のサブセットにおける非白人人種・民族グループの参加者の数は、コミュニティの人口統計に基づいて予想される数よりも著しく少なかった。例えば、研究参加者のうちヒスパニック／ラテン系はわずか8％であったが、米国だけでは学齢人口の26％がヒスパニックと認定されている（米国教育省2017）。また、人種／民族／国籍に関連する治療成果の差は検討されておらず、これは2000年から2010年に発表された研究の分析におけるPierceら（2014）の所見と同様である。最後に、参加者の社会経済階級（SES）は、研究調査において自閉症参加者についてほとんど記述されていないため、SESが治療結果にどのように影響するかを判断する可能性はほとんどない。

制限事項
このレビューにはいくつかの限界がある。前述の通り、レビューでは1990年から2017年に発表された研究のみを対象とした。この時間枠に関しては、2つの制限が存在する。第一に、1990年以前に行われた研究は含まれていないが、重要かつ効果的なプラクティスに関する初期の（すなわち1990年以前の）研究は、その後の数年間の出版物で再現されていると期待できるかもしれない。第二に、非常に大規模なデータベースのレビューを実施し、全国から自選された査読者が参加するのに時間がかかるため、文献レビューの終了日（すなわち2017年）とレビューが発表される日の間にタイムラグがあった。確かに、その間にEBPの分類に影響を与えるような研究が発表されたかもしれません。

レビューの方法論についてですが、これは明らかに文献のシステマティックレビューであり、メタアナリシスではありません。そのため、効果量の大きさについては検討されていない。また、レビューには査読済みの雑誌記事のみが含まれ、メタアナリシスで時々見られる灰色文献は含まれていない（McAuley et al.2000）。さらに、無効な結果を示した研究も含まれていない。実際、このような問題に対処するための方法論は存在するものの、実験的な研究が前向きに 無効所見を検証するように設定されることはほとんどない（Greene et al.2007）。治療条件差の仮説がありながら、「帰無仮説を証明する」研究研究は、タイプIIエラーの危険性が高い。最後に、方法論の質の指標は、この分野で権威のある文献から引用したが、このレビューで実用的であったより詳細な方法論の分析が、このレビューに含まれる研究に影響を与えた可能性がある。

意味合いと結論
今回のレビューは、先に述べたように、研究から実践へのプロセスにおける重要なリンクである。実践家にとって使いやすくアクセスしやすい情報に変換され（Samら2020a、b）、専門家育成と実施科学によってサポートされれば（Samら2020a、b）、これらの実践は自閉症児・者への効果的なプログラムの不可欠な構成要素となり得るのである。つまり、医療従事者が個別化医療において患者の健康ニーズや特徴に合わせて特定の治療を行うように、実践者はEBPsを自閉症児・者の特定の学習目標に合わせることができる（Cox and Sam n.d. ）のである。特定の学習ニーズに対応するために複数のEBPを組み立てることによって、実践者は自閉症の子供や若者のための技術的な折衷的プログラムを構築することができる（Lazarus and Beutler 1993）。このようなアプローチでは、実践者は、強固なプログラムの質を基盤としたプログラムを構築し、子ども・青少年のために個別的で明確な目標を立て、異なる理論的基盤を持っているかもしれないが、有効性も実証されている実践を選択して実施する（Odom et al.2012）。最近の研究では、Samら（2020a, b）が59の小学校でこのようなプログラムを採用し、プログラムの質、教師によるEBPの忠実な使用、自閉症児の目標達成に有意な正の効果を見いだした。結論として、本研究は、焦点型介入実践を支持する経験的証拠の最新のレビューを提供した。このレビューでは、約1,000件の研究が同定され、半数以上が2012年から2017年の間に発表されたものであった。更新されたレビューにより、28の主要EBPのセットが改訂され、また、MIMCに分類される10の介入が示された。以前のレビューと今回のアップデートからの傾向の検討は、RCTがより頻繁に使用されているものの、SCD研究が引き続き研究の様式であることを示唆している。この分析から、今後の研究の重要な方向性として、人種、民族、性別に関連した介入効果や、自閉症を持つ乳幼児と青年・若年成人の両方に対する研究の増加が示唆された。